病史简介：女性患者，48岁，因“便秘2月，伴便血2周”入院。门诊肠镜提示：进镜至肠道20cm处，肠道迂曲固定，肠镜无法通过，距肛缘10cm处见50×30mm隆起病变。活检示：粘膜急慢性炎症细胞浸润，少许异物及多核距细胞反应。门诊以“直肠肿物”收治入院。
既往史：-8-30医院行左侧卵巢肿瘤剥除术+输卵管通液术，术后病检回示：左侧卵巢恶性甲状腺肿。并予以PVC方案化疗7次。-10-22医院行右侧卵巢囊肿剥除术，术中冰冻示：右侧卵巢浆液性乳头状囊腺瘤。-12-07医院行腹腔镜下全子宫+右附件切除术，术中冰冻示：右卵巢见卵巢白体形成。
本次入院后行腹部及盆腔MRI：1.肝脏及脾脏多发结节及肿块，且肝内部分结节伴出血，增强后不均匀强化，考虑转移。2.直肠上段管壁不均匀性增厚，局部呈菜花样向腔外突出，周围少许积血，考虑肿瘤性病变，神经内分泌瘤可能，间质瘤不除外，建议进一步检查。3.子宫及双侧附件未见显示。
考虑患者肝脾转移灶与直肠病灶可能与既往妇科疾病有关，多学科讨论后决定取活检以明确诊断。
-12-25在全麻下行剖腹探查活检术。术后病检示：系膜、肝、腹壁结合组织形态及免疫组化，考虑甲状腺乳头状癌转移。免疫组化：Syn(-),CgA(-),CD56(-),CD34(+),CD(-),DOG-1(-),Ki%(+),TTF-1(+),TG灶(+),PAX-8(+),WT-1(-),P53(-),CR(-),D(-)。
随后患者于我科行低剂量I全身诊断显像，结果提示：1.双侧甲状腺显影；2.全身其余部位未见明显异常放射性分布。
DXWBS：仅甲状腺、胃肠道及膀胱生理性摄取，全身其余组织未见异常放射性分布
为行I诊断及治疗，同时查看患者甲状腺有无原发病灶，患者于-01-25在全麻下行双侧甲状腺腺叶切除术。术前检查：TSH:0.26μIU/ml↓;FT4:1.27ng/dl↑;TT4:12.72μg/dl↑;Tg:﹥.0ng/ml↑;余甲功及抗体指标均正常。术后病检：双侧甲状腺未见明确恶性肿瘤成分；喉前送检为甲状腺组织；气管前淋巴结呈反应性增生。
禁碘饮食及禁服左旋甲状腺素片1月后，患者再次于我科就诊，实验室检查TSH:﹥54μIU/ml且Tg仍高于.0ng/ml，符合行I治疗条件。治疗前我们建议患者再次行低剂量I全身诊断显像，初步判断腹盆腔病灶是否摄碘以及寻找全身转移灶。低剂量I全身诊断显像提示：1.颈部见少许残余甲状腺组织；2.左侧髂窝及骶骨左前方异常放射性浓聚影，结合图像融合，考虑淋巴结转移；3.肝脏、脾脏多发占位，未见明显异常放射性摄取。
甲状腺双叶切除后DXWBS：盆腔数个异常放射性浓聚影
左侧髂窝淋巴结摄I
骶骨左前方淋巴结摄I
脾脏病灶未摄I
肝左叶病灶未摄I
肝右叶病灶未摄I
低剂量I全身诊断显像证实盆腔多处病灶摄碘，有治疗指针，且患者目前均为转移病灶，盆腔转移范围广泛，因此为患者拟定mCi（MBq）治疗剂量。患者服药后第4-5天行I全身潴留显像，全身潴留显像提示：1.颈部少许残余甲状腺组织显影；2直肠上段不规则肿块影，局部异常放射性浓聚，考虑转移；3.腹主动脉旁、盆腔内多发异常放射性浓聚影，结合图像融合，考虑转移；4.肝脏及脾脏多发占位，未见明显异常放射性分布；4.余全身未见异常摄I功能组织影。
RXWBS：腹盆腔数个固定异常放射性浓聚影
腹主动脉左侧淋巴结摄I
左侧髂窝淋巴结摄I
骶骨左前方淋巴结摄I
直肠上段肠壁肿块摄I
脾脏病灶未摄I
肝左叶病灶未摄I
肝右叶病灶未摄I
讨论
卵巢甲状腺肿是一种罕见的单胚层优势生长的高度特异性畸胎瘤，一般认为其起源于卵巢原始生殖细胞，后者具有潜在的分化能力或病理性的孤雌发育能力，可以发展成多胚层或单胚层的畸胎瘤。临床少见，其中仅约0.3-5%为卵巢恶性甲状腺肿（MalignantStrumaOvarii，MSO）。MSO患者多无明显症状，DeSimone等[1]回顾性分析了24例MSO患者，其平均发病年龄为42.9岁，大部分患者因体检发现盆腔包块而就诊，包块平均直径为10.5cm，且常累及左侧（约63.0%）；虽然肿瘤成分为甲状腺组织，但仅有5-8%的患者有甲状腺功能亢进表现[2,3]。转移方式共三种：1)淋巴结转移：转移至盆腔和腹主动脉旁淋巴结；2)种植转移：直接转移至大网膜、肠系膜、腹膜、子宫及对侧卵巢等；3)血行播散：远处转移至骨、肺、肝、脑等处[4]。本例患者初诊MSO于14年前，14年后发现腹盆腔的广泛转移，提示该病病程较长，应密切随访。
卵巢恶性甲状腺肿的生物学特性与甲状腺癌类似，病理上也多采用甲状腺癌的诊断标准。因此卵巢恶性甲状腺肿若未失分化，同样也可以摄碘。I可同时用于甲状腺癌及其转移灶的诊断以及治疗，同样也适用于卵巢恶性甲状腺肿。在本病例中，患者第一次行I诊断显像时，因双侧甲状腺摄碘功能强以至于腹盆腔病灶呈假阴性。患者切除双侧甲状腺后，再次行I全身诊断显像，部分盆腔病灶显影。此次I全身诊断显像不仅寻找到了部分盆腔转移灶，同时也证实病灶摄碘，我们可以通过大剂量I治疗摄碘病灶，为患者寻找到一种有效的治疗方式。
MSO因临床少见，其治疗仍缺乏统一标准，多数学者主张行全子宫及双侧附件切除术，如已有种植或转移，还应辅以全甲状腺切除以及I治疗[5]。因MSO治疗无相应规范，本例I剂量的确定参考了美国甲状腺协会指南中对DTC转移的治疗意见。本例患者在I治疗前行双侧甲状腺腺叶切除术，其作用如下：明确MSO诊断，除外原发甲状腺癌转移；避免因I优先进入正常甲状腺组织而减弱疗效；治疗后Tg可作为肿瘤标志物用于随访；提高随访中I全身显像对病灶的灵敏度。本例患者已病检证实肝脏为转移灶，但肝脾病灶在I全身诊断显像以及I全身潴留显像中均未见放射性浓聚，考虑上述病灶已失分化。下一步我们将建议患者行18F-FDGPET/CT显像，若肝脾未摄I的病灶在PET显像中表现为18F-FDG高代谢，说明转移灶仍具有高活性，将考虑建议患者接受靶向治疗。
参考文献：
［1］DeSimoneCP,LeleSM,ModesittSC.Malignantstrumaovarii:acasereportandanalysisofcasesreportedintheliteraturewithfocusonsurvivalandItherapy[J].GynecolOncol,,89:-.
［2］SternliebSJ,SatijaC,PointerDTJr,etal.Managementdilemmaofthyroidnodulesinpatientswithmalignantstrumaovarii[J].GlandSurg,,5:-.
［3］OudouxA,LeblancE,BeaujotJ,etal.Treatmentandfollowupofmalignantstrumaovarii:Regardingtwocases[J].GynecolOncolRep,,17:56-59.
［4］CongH,LiT,ChenG,etal.Missedinitialdiagnosisofmalignantstrumaovariicontainingfollicularthyroidcarcinoma:metastaticpulmonaryrecurrence17yrafterovariectomy[J].IntJGynecolPathol,,34:-.
［5］YücesoyG,CakirogluY,MuezzinogluB,etal.Malignantstrumaovarii:acasereport[J].KoreanMedSci,,25:-.
撰稿：重医一院核医学科许璐
审稿：重医一院核医学科庞华
编辑：重医一院核医学科余梦
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